Orang Ainu dari Sakhalin tampaknya telah hadir di Sakhalin agak awal. Bukti linguistik menunjukkan bahawa bahasa Ainu kuno dituturkan di selatan Sakhalin dan timur laut Hokkaido dan berkembang dari rantau ini ke seluruh Hokkaido, kepulauan Kuril, dan sebahagian utara Honshu. Bahasa Ainu Sakhalin kemudian berkembang dari selatan Sakhalin ke utara Sakhalin dan mungkin rantau Amur. Kajian oleh Lee dan Hasegawa dari Universiti Waseda menggunakan bukti linguistik, arkeologi, dan genetik, mendapati bahawa orang Ainu mempunyai kaitan yang ketara dengan budaya Okhotsk di utara Hokkaido.[2]

Sejarah lisan mencatatkan perpindahan orang Ainu ke Sakhalin tengah menggantikan warga asal yang mereka panggil Tonchi, yang berdasarkan bukti toponim, ialah orang Nivkh.[3]

Selepas Perang Dunia II, apabila Sakhalin berada di bawah kawalan Soviet, semua kecuali 100 orang Ainu yang tinggal di Sakhalin telah dihantar pulang ke Jepun. Isi rumah Ainu terakhir di pulau itu mati pada tahun 1960-an.[4] Bahasanya pula bertahan lebih lama di Jepun, pupus pada tahun 1994 dengan kematian Take Asai.